Совершенствование популяционной профилактики врожденных пороков развития у новорожденных с использованием регионального регистра родов тема диссертации и автореферата по ВАК РФ 14.02.03, кандидат наук Постоев Виталий Александрович

• Постоев Виталий Александрович
• кандидат наук
• 2020

Оглавление диссертации кандидат наук Постоев Виталий Александрович

СПИСОК СОКРАЩЕНИЙ

ВВЕДЕНИЕ

ГЛАВА1. ЭПИДЕМИОЛОГИЯ ВРОЖДЕННЫХ ПОРОКОВ РАЗВИТИЯ В МИРЕ И РОССИЙСКОЙ ФЕДЕРАЦИИ, ОРГАНИЗАЦИЯ ЭПИДЕМИОЛОГИЧЕСКОГО МОНИТОРИНГА (ОБЗОР ЛИТЕРАТУРЫ)

1.1. Врожденные пороки развития как медико-социальная проблема

1.2. Популяционная профилактика врожденных пороков развития

1.3. Мониторинг врожденных пороков и его значение для профилактики данной патологии

1.4. Медицинские регистры родов: история создания, применение, достоинства и ограничения

ГЛАВА 2. МАТЕРИАЛЫ И МЕТОДЫ

2.1. Характеристика базы исследования

2.2. Дизайн и программа исследования

2.3. Методы статистического анализа данных

ГЛАВА 3. ЭПИДЕМИОЛОГИЯ ВРОЖДЕННЫХ ПОРОКОВ РАЗВИТИЯ В АРХАНГЕЛЬСКОЙ ОБЛАСТИ

3.1. Изучение распространенности и структуры врожденных пороков развития в Архангельской области по данным Регистра родов Архангельской области

3.2. Изучение географической вариабельности и кластеров врожденных аномалий с помощью Регистра родов Архангельской области

ГЛАВА 4. ОЦЕНКА КАЧЕСТВА МОНИТОРИНГА ВРОЖДЕННЫХ ПОРОКОВ РАЗВИТИЯ

4.1. Сопоставление данных Регистра родов Архангельской области с данными существующей системы мониторинга врожденных пороков развития

4.2. Оценка качества мониторинга врожденных пороков развития по данным регистра родов

4.3. Сравнение распространенности врожденных пороков развития в Архангельской области с данными международных мониторинговых систем и других эпидемиологических исследований

ГЛАВА 5. ОЦЕНКА ФАКТОРОВ РИСКА И РЕЗУЛЬТАТИВНОСТИ ПОПУЛЯЦИОННОЙ ПРОФИЛАКТИКИ ВРОЖДЕННЫХ ПОРОКОВ

РАЗВИТИЯ

5.1. Анализ факторов риска рождения ребенка с врожденными пороками развития

5.2. Оценка мероприятий пренатальной диагностики

5.3. Оценка результативности первичной профилактики врожденных пороков развития препаратами фолиевой кислоты

ГЛАВА 6. РЕГИСТРЫ РОДОВ В СИСТЕМЕ ПРОФИЛАКТИКИ ВРОЖДЕННЫХ ПОРОКОВ РАЗВИТИЯ И МЕТОДОЛОГИЧЕСКИЕ ОСОБЕННОСТИ ИХ ИСПОЛЬЗОВАНИЯ

6.1. Роль регистров родов в формировании доказательного подхода к профилактике врожденных пороков развития

6.2. Методологические проблемы использования медицинских регистров родов

6.3. Анализ результативности внедрения Регистра родов Архангельской области

6.4. Комплекс организационных мероприятий по совершенствованию мониторинга и профилактике врожденных пороков развития

ЗАКЛЮЧЕНИЕ

ВЫВОДЫ

ПРАКТИЧЕСКИЕ РЕКОМЕНДАЦИИ

СПИСОК ЛИТЕРАТУРЫ

ПРИЛОЖЕНИЕ

ПРИЛОЖЕНИЕ

СПИСОК СОКРАЩЕНИЙ

ВОЗ - Всемирная организация здравоохранения

ВПР - Врожденный порок развития

ДИ - Доверительный интервал

КРР - Кольский (Мончегорский) регистр родов

МАР - Малые аномалии развития

МЗ - Министерство здравоохранения

МКБ-10 - Международная классификация болезней и проблем, связанных со

здоровьем, 10 пересмотр

ОШ - Отношение шансов

ПАФ - Популяционная атрибутивная фракция

ПС - Пренатальный скрининг

РРАО - Регистр родов Архангельской области

РФ - Российская Федерация

ФК - Фолиевая кислота

EUROCAT-European Surveillance of Congenital Anomalies - Европейская сеть по мониторингу врожденных аномалий

ICBDMS -International Clearinghouse Birth Defects Monitoring System -Международная система наблюдения за врождёнными аномалиями

Введение диссертации (часть автореферата) на тему «Совершенствование популяционной профилактики врожденных пороков развития у новорожденных с использованием регионального регистра родов»

ВВЕДЕНИЕ

Актуальность темы исследования. Врожденные пороки развития (ВПР) являются важной медицинской проблемой: они вызывают снижение качества жизни и непосредственно связаны со значительной частью смертей среди детей первого года жизни в развитых странах [169, 170]. Первичная заболеваемость врожденными аномалиями, деформациями и хромосомными нарушениями детей от 0 до 14 лет в Российской Федерации (РФ) в 2018 году составила 10,4 на 1000 родившихся. ВПР занимают второе место среди причин младенческой смертности и третье - среди причин детской инвалидности в РФ [15].

Снижение младенческой смертности и уменьшение первичной детской инвалидности определены Правительством РФ в качестве приоритетных задач в сфере охраны здоровья матери и ребенка, поэтому разработка действенных инструментов профилактики ВПР представляется важным направлением совершенствования здравоохранения.

Одним из инструментов контроля за распространенностью ВПР в большинстве стран является эпидемиологический мониторинг. В соответствии с международными рекомендациями Всемирной организации здравоохранения, адекватный мониторинг ВПР должен обеспечивать возможность отслеживать изменения распространенности ВПР с течением времени, выявлять кластеры ВПР, позволять оценивать эффективность как популяционного пренатального скрининга, так и профилактических программ, а также предоставлять достаточные данные для проведения эпидемиологического изучения факторов риска [105-109].

Одним из способов мониторинга, позволяющим унифицировать сбор данных, как о неблагоприятных перинатальных исходах, так и о перинатальных воздействиях, являются популяционные регистры родов [95, 114]. Подобный метод сбора и систематизации данных используется ведущими мониторинговыми системами EUROCAT и ICBDMS [61, 122]. Популяционный характер регистров, проспективный сбор данных, как о воздействиях во время беременности, так и о патологии новорожденного, выявленной в перинатальном периоде, делает их

незаменимыми в поиске новых тератогенов [61, 83, 95, 114]. Учитывая это, представляется возможным использование данного источника информации в качестве инструмента совершенствования профилактики ВПР на уровне популяции в условиях регионов РФ.

Степень разработанности темы исследования. Разработка мер популяционной профилактики ВПР должна основываться на результатах изучения факторов риска данной патологии и эпидемиологического наблюдения за ВПР [51]. Совершенный мониторинг, являясь важнейшим инструментом профилактики, должен позволять оценивать популяционные профилактические программы [47, 127, 166], проводить изучение причин развития и разрабатывать доказательные меры профилактики данной патологии [55, 162-164].

Система мониторинга ВПР, существующая в России, отличается от международных регистров по числу учитываемых аномалий и способу сбора информации о случаях. Информация о перинатальных воздействиях ограничена лишь несколькими переменными: возраст и адрес матери, порядковый номер родов, пол и масса тела ребенка [10, 11], что не позволяет полноценно оценивать результативность мер профилактики. Кроме того, регистрируемая в ряде регионов (в т.ч. и в Архангельской области) распространенность ниже 20,00/00 [13], может свидетельствовать о неполном выявлении и регистрации ВПР, согласно оценкам ЕШЮСАТ [121].

Неполная регистрация пороков, отсутствие индивидуальных данных о перинатальных факторах риска, наряду с ограниченными возможностями по изучению динамики распространенности ВПР, препятствуют созданию системного доказательного подхода к индивидуальной и групповой профилактике. Необходимость совершенствования популяционной профилактики ВПР и мониторинга как основного инструмента и определило цель данной работы.

Цель исследования - научное обоснование комплекса мероприятий по использованию регионального регистра родов для популяционной профилактики

врожденных пороков развития у новорожденных.

Задачи исследования:

1 . Провести анализ полноты регистрации врожденных пороков развития в региональном регистре родов и верифицировать возможности регистра родов для оценки распространенности врожденных пороков развития при рождении, их структуры, а также изучения возможных географических кластеров и временных трендов.

2. Провести сравнительный анализ качества регистрации врожденных пороков в региональном регистре родов и существующей системе мониторинга с расчетом «истинной» распространенности врожденных пороков развития по данным комбинации двух указанных источников.

3. Установить взаимосвязь между социально-демографическими факторами, факторами образа жизни, акушерским анамнезом матери, наличием хронических заболеваний, течением беременности, использованием препаратов фолиевой кислоты и/или мультивитаминов и риском развития врожденных пороков.

4. Оценить результативность пренатального скрининга и первичной профилактики в виде периконцептуального приема женщинами препаратов фолиевой кислоты в качестве мер доказательной популяционной профилактики врожденных пороков развития на уровне региона.

5. Разработать и внедрить на уровне региона комплекс мероприятий, основанный на интеграции регионального регистра родов и существующей системы мониторинга врожденных пороков развития, с целью повышения качества популяционной профилактики врожденных пороков развития.

Научная новизна диссертационного исследования. Впервые в РФ продемонстрировано использование популяционных регистров родов регионального уровня для мониторинга и разработки мероприятий по профилактике ВПР, а именно, получены новые детальные данные о распространенности и структуры ВПР при рождении, ее географической и временной вариабельности; оценена результативность пренатального скрининга

(ПС) и первичной профилактики ВПР на уровне региона. Продемонстрировано влияние ПС на снижение мертворождаемости и перинатальной смертности в регионе. Изучены факторы, ассоциированные с приверженностью женщин периконцептуальному приему препаратов фолиевой кислоты (ФК), получены новые представления о факторах, связанных с повышенным риском развития ВПР, спрогнозирован уровень снижения распространенности ВПР при коррекции ряда управляемых факторов риска.

Предложенные в работе мероприятия по комбинации данных регистра родов и существующей системы мониторинга ВПР, а также интеграции регистра родов в систему мониторинга родовспоможения в рамках цифрового контура здравоохранения позволяют усовершенствовать систему эпидемиологического мониторинга и контроля управляемых факторов риска ВПР путем непрерывного наблюдения не только за исходами, но и за факторами, влияющими на их развитие. На основании полученных с помощью усовершенствованного мониторинга данных составлен комплекс организационных мероприятий по снижению частоты ВПР в регионе.

Теоретическая и практическая значимость исследования. Полученные данные о распространенности и структуре ВПР в Архангельской области позволяют осуществлять планирование лечебных и реабилитационных мероприятий данной категории новорожденных. Проведенная оценка полноты регистрации ВПР свидетельствует о недооценке частоты ВПР существующей системой мониторинга, что определяет необходимость совершенствования указанной системы.

Рассчитанные показатели результативности пренатального скрининга, его влияния на снижение показателей мертворождаемости и пренатальной смертности, а также полученные данные о приверженности беременных Архангельской области периконцептуальному приему препаратов ФК и факторах, с ней ассоциированных, позволили разработать комплекс организационных мероприятий доказательной профилактики ВПР на уровне региона на основе

информационных ресурсов регистра родов Архангельской области и действующей системы мониторинга ВПР.

Комплекс профилактических мероприятий, основанный на полученных данных о факторах риска врожденных пороков и факторах, ассоциированных с приверженностью женщин мерам первичной профилактики врожденных аномалий, может быть использован при обеспечении мероприятий, направленных на охрану и укрепление здоровья населения, в т.ч. при разработке программ прегравидарной подготовки.

Положения, выносимые на защиту:

1. Регистр родов Архангельской области является эффективным инструментом оценки частоты врожденных пороков развития в регионе, позволяющим определять структуру врожденных пороков развития, их распространенность в регионе с выделением географических кластеров и временных трендов, что является необходимым условием для разработки программ профилактики.

2. Оценка распространенности врожденных пороков развития у новорожденных, выполненная при помощи данных регистра родов, является более полной по сравнению с действующей системой мониторинга, при этом общая распространенность врожденных пороков развития при рождении в Архангельской области по данным регистра родов соответствует критериям по полноте регистрации случаев, разработанным Европейской сетью по мониторингу врожденных аномалий. Дополнение регистра родов данными об искусственных прерываниях беременности по медицинским показаниям в связи с пренатально диагностированными врожденными пороками развития позволяет рассчитать «истинную» распространенность данной патологии в регионе.

3. В регистре родов кумулируются данные не только об исходах, но и о перинатальных воздействиях, повышающих риск рождения ребенка с врожденными пороками развития, что позволяет рассчитывать популяционную атрибутивную фракцию - долю предотвратимых случаев в

популяции при устранении воздействия, оценивать результативность пренатального скрининга и его влияние на показатели перинатальной смертности. Разработанные нами модели формирования групп риска по развитию врожденных пороков развития и оценки приверженности женщин периконцептуальному приему фолиевой кислоты формируют научно-обоснованный подход к популяционной профилактике врожденных пороков развития.

4. Интеграция регистра родов, автоматизированной системы мониторинга родовспоможения и действующей системы мониторинга ВПР в рамках разрабатываемого цифрового контура здравоохранения формирует доказательную базу для совершенствования мер популяционной профилактики, повышения качества профилактики врожденных пороков развития, как на индивидуальном, так и на популяционном уровне, снижения распространенности врожденных пороков развития в регионе. Методология и методы исследования. Проведено ретроспективное когортное исследование, основанное на данных регистра родов Архангельской области за 2012-2015 гг. и данных системы федерального мониторинга ВПР. В ходе исследования при помощи информационно-аналитического, клинико-эпидемиологического, статистического методов, а также методов сравнительного анализа и организационного эксперимента выполнены:

- медико-статистический анализ выявляемости и регистрации ВПР в медицинском регистре родов Архангельской области и региональном регистре ВПР;

- изучение факторов риска возникновения ВПР по блокам согласно МКБ-10 на основании данных регистра родов Архангельской области (РРАО);

- оценка результативности пренатального скрининга и первичной профилактики ВПР препаратами ФК с оценкой уровня пренатального выявления ВПР по группам пороков и оценкой частоты прерываний беременности в связи с диагностированными ВПР.

- разработка и обоснование комплекса организационных мероприятий интеграции регистра родов, существующей системы мониторинга ВПР и автоматизированной информационной системы мониторинга родовспоможения в рамках создаваемого цифрового контура регионального здравоохранения.

Статистическая обработка проведена с помощью методов описательной и аналитической статистики. Данные о частоте ВПР представлены в виде распространенности с 95% доверительными интервалами (95%ДИ), рассчитанными по методу Уайльда. Структура ВПР представлена в виде абсолютных чисел и экстенсивных коэффициентов в соответствии с МКБ-10. Анализ качественных признаков проведен методом с использованием критерия X и критерия Фишера. Изучение факторов риска ВПР и факторов, связанных с приверженностью женщин приему препаратов фолиевой кислоты, проведено с использованием логистического регрессионного анализа.

Внедрение результатов исследования. Основные положения и результаты диссертации нашли практическое применение в организационных мероприятиях Министерства здравоохранения Архангельской области, в работе ГБУЗ АО «Медицинский информационно-аналитический центр» (акт внедрения от 31.01.2020). На основании разработанного комплекса организационных мероприятий по профилактике ВПР, подготовлены и внедрены методические рекомендации Министерства здравоохранения Архангельской области (акт внедрения № 01-01-14/д 299 от 14.02.2020).

Полученные данные используются при реализации образовательных программ магистратуры, ординаторы и программ дополнительного профессионального образования на циклах повышения квалификации и профессиональной переподготовки врачей на кафедре общественного здоровья, здравоохранения и социальной работы в ФГБОУ ВО «Северный государственный медицинский университет» (акт внедрения № 177 от 23.01.2020).

Личный вклад автора. При участии автора осуществлено внедрение регистра родов в деятельность ГБУЗ АО «Медицинский информационно-

аналитический центр», разработаны рекомендации по заполнению регистрационных карт регистра (60%). В течение 2016-2018 гг. автором лично проводились проверки качества ввода данных в регистр родов путем сопоставления регистрационных карт регистра с первичной документацией и путем сопоставления регистрационных карт с компьютерной базой данных (100%).

Лично автором осуществлены все этапы исследования: разработана программа исследования (90%), проведен аналитический обзор литературы по изучаемой проблеме (100%), изучена существующая система мониторинга и профилактики ВПР (100%), собрана информация о предметах исследования из регистрационных карт регистра родов и форм федерального статистического наблюдения (100%) и проведена ее математико-статистическая обработка (100%), разработаны мероприятия по повышению качества мониторинга и повышению эффективности профилактики ВПР (90%). Также автором полностью лично выполнено изложение полученных данных, формулирование выводов (95%) и практических рекомендаций (90%).

Степень достоверности результатов исследования. Результаты исследования получены при применении специализированных научных методов, не противоречат существующим положениям, сопоставимы с данными других исследований. Методики, использованные в работе, основаны на рекомендациях ведущих отечественных и международных организаций, осуществляющих мониторинг ВПР. Сформулированные в научные положения, выводы и рекомендации подкреплены статистически достоверными фактическими сведениями, представленными в приведенных таблицах и рисунках. Интенсивные коэффициенты, а также значения отношения шансов представлены с 95% доверительными интервалами. Статистическая обработка данных исследования проведена с помощью программного обеспечения IBM SPSS 23.0, Epilnfo 6.0.

Апробация результатов исследования. Основные положения диссертации доложены и обсуждены на VII Европейской конференции по общественному

здоровью (Глазго, 2014), VIII Европейском конгрессе эпидемиологов (Маастрихт, 2015), IX Европейской конференции по общественному здоровью (Вена, 2016), XIV Научно-практической конференции с международным участием «Первичная медико-санитарная помощь: история, состояние, перспективы» (Минск, 2017), Международной конференции «Одна Арктика - одно здоровье» (Оулу, 2019), VI Международном молодежном медицинском форуме «Медицина будущего -Арктике» (Архангельск, 2019), Неделе Арктической науки (Архангельск, 2019), III национальном конгрессе с международным участием «Здоровые дети — будущее страны» (Санкт-Петербург, 2019), Всероссийской научно-практической конференции, посвященной 30-летию создания ЦНИИОиИЗ «Современное здравоохранение: уроки прошлого и взгляд в будущее» (г. Москва, 2019).

Публикации. По материалам диссертации опубликовано 10 работ, 2 из которых в журналах, рекомендуемых Высшей аттестационной комиссией при Министерстве науки и высшего образования Российской Федерации, 6 - в журналах, индексированных в наукометрических базах Web of Science и Scopus.

Объем и структура работы. Диссертация изложена на 160 страницах машинописного текста, состоит из введения, обзора литературы, главы, посвященной использованным в работе материалам и методам исследования, четырех глав собственных исследований, заключения, выводов, практических рекомендаций и списка цитируемой литературы, включающего 178 источников, в том числе 37 отечественных и 141 зарубежный. Работа содержит 18 таблиц, 18 рисунков и 2 приложения.

ГЛАВА 1. ЭПИДЕМИОЛОГИЯ ВРОЖДЕННЫХ ПОРОКОВ РАЗВИТИЯ В

МИРЕ И РОССИЙСКОЙ ФЕДЕРАЦИИ, ОРГАНИЗАЦИЯ ЭПИДЕМИОЛОГИЧЕСКОГО МОНИТОРИНГА (ОБЗОР ЛИТЕРАТУРЫ)

1.1. Врожденные пороки развития как медико-социальная проблема

Всемирная организация здравоохранения (ВОЗ) определяет врожденные пороки развития (ВПР) как «структурные или функциональные аномалии (в т.ч., и врожденные нарушения обмена веществ), которые возникают в процессе внутриутробного развития и могут быть выявлены пренатально, при рождении или позже в жизни» [44]. Согласно Международной статистической классификации болезней и проблем, связанных со здоровьем, 10-я редакция (МКБ-10) ВПР включены в главу XVII: врожденные аномалии, деформации и хромосомные аномалии.

ВПР — это широкая группа онтогенетических нарушений, которые могут быть вызваны дефектами одного гена, хромосомными нарушениями, а также иметь мультифакторный механизм наследования или вызываться профессиональными и/или экологическими тератогенами, дефицитом микронутриентов и другими факторами. ВПР являются важной проблемой общественного здравоохранения, поскольку около 10% смертей новорожденных во всем мире связано с их развитием [148, 170]. Более того, ВПР являются наиболее значимой причиной младенческой смертности в странах с низким общим уровнем смертности: так 25% смертей новорожденных в Европе обусловлено ВПР, в т.ч., 2,5% среди новорожденных, умерших в течение первой недели жизни [62]. Кроме того, врожденные аномалии оказывают значительное влияние на продолжительность жизни и качество жизни [44, 84].

Проблема ВПР актуальна и для Российской Федерации (РФ), где врожденные аномалии также являются одной из важнейших причин фетоинфантильных потерь [6, 34]. По данным Федеральной службы государственной статистики заболеваемость врожденными аномалиями, деформациями и хромосомными нарушениями детей от 0 до 14 лет в РФ в 2018 году составила 10,4 случая на 1000

родившихся. Из 130451 ребенка первого года жизни, у которых были диагностированы различные ВПР, у 93788 детей они стали причиной установления инвалидности, а 2707 - умерли до достижения одного года. В целом, ВПР занимают второе место среди причин младенческой смертности в РФ, определяя 22,3% случаев [15]. В структуре причин детской инвалидности ВПР принадлежит третье место (18,7%) после болезней нервной системы и психических расстройств и расстройств поведения, при этом в абсолютных цифрах число детей-инвалидов с ВПР в возрасте от 0 до 17 лет составляет 95,6 тыс. чел. в 2018. Необходимо также отметить, что, учитывая высокий процент неблагоприятных исходов при ВПР, детям с данной патологией, как правило, требуется длительное лечение с использованием высокотехнологичных методик, а также медико-педагогическая и социальная реабилитация, что требует значительных экономических затрат [36]. При этом даже своевременная и полная медицинская коррекция дефектов не всегда приводит к выздоровлению: так, выживаемость детей после хирургической коррекции атрезии пищевода составляет 53,8%, при гастрошизисе - 60,0%, при омфалоцеле - 53,3% [3, 19].

В связи с влиянием на смертность и инвалидность, ВПР ведут также к сокращению ожидаемой продолжительности жизни. По данным Беловой Н.В. это сокращение составляет в РФ 0,24 года у мужчин и 0,22 года - у женщин. При этом устранение ВПР как причины младенческой смертности привело бы к увеличению нетто-коэффициента воспроизводства населения на 0,31% [5].

Снижение младенческой смертности и уменьшение первичной детской инвалидности определены Правительством РФ в качестве приоритетных задач в сфере охраны здоровья матери и ребенка, поэтому разработка действенных инструментов профилактики ВПР и разработка мер по раннему выявлению и коррекции данной патологии представляются важными направлениями совершенствования здравоохранения в РФ.

Основным источником данных о распространенности и структуре ВПР и вкладе данной патологии в показатели смертности и инвалидности как в мире, так

и в России, является мониторинг. По данным ЕЦКОСАТ, общая распространенность ВПР в Европе в 2015 году составила 25,0 на 1000 новорожденных [71]. Наиболее распространенными классами аномалий являются врожденные пороки сердца с распространенностью 7,7 на 1000 новорожденных, дефекты костно-мышечного аппарата (4,4 на 1000), хромосомные аномалии (4,2 на 1000) и ВПР мочевыделительной системы (3,4 на 1000) [71].

В скандинавских странах, использующих медицинские регистры родов как инструмент мониторинга ВПР, общая распространенность ВПР в 2011 году составила от 52,8 на 1000 новорожденных в Финляндии до 27,4 на 1000 новорожденных и 22,2 на 1000 новорожденных в Норвегии и Швеции соответственно [71], при этом имеющиеся значимые различия могут быть объяснены большим временным порогом для регистрации пороков развития (до одного года) в Финляндии, в то время как в Швеции и Норвегии в регистр вносятся только диагнозы, установленные в родильных домах.

Показатели распространенности ВПР изменяются в течение времени и наличие систематизированных и стандартизованных данных о частоте встречаемости ВПР в Европе с 70-х годов позволяет оценивать эти изменения. Так, согласно данным EUROСAT наблюдаются тенденции к повышению распространенности дефектов брюшной стенки, гастрошизиса, гипоспадии, дисплазии почек и трисомии 18. В то же время распространенность дефектов нервной системы, тяжелых пороков сердечно-сосудистой системы, респираторных дефектов, большей части аномалий пищеварительной системы и дефектов конечностей уменьшается [122]. Тенденции к снижению общей распространенности ВПР и распространенности дефектов нервной трубки были также обнаружены в Китае в 1997-2011 годах [173]. В ряде эпидемиологических исследований был также обнаружен рост показателей распространенности для гастрошизиса [73, 104] и синдрома Дауна [104]. Мета-анализ, посвященный распространенности врожденных пороков сердца в 1930-2009 гг., также показал тенденцию к увеличению их распространенности [165].

В РФ первые популяционные исследования частоты встречаемости ВПР были проведены в 1970-х годах. Так, в исследовании, проведенном в Западной Сибири в 1971 году, распространенность составила 12,4 на 1000 [33]. По данным Лазюка Г.И. и соавт., распространенность ВПР в Белорусской ССР в 1984 году была уже 27,2 на 1000 новорожденных [21], а в Армянской ССР только 7,0 на 1000 [12]. Данные исследований, анализировавших временные тренды в распространенности ВПР, также противоречивы: распространенность ВПР увеличилась с 16,8 до 41,7 на 1000 новорожденных в Омске в 1956-2005 гг. [17], в то же время в Республике Тува исследователи не выявили значимых различий по частоте встречаемости ВПР при сравнении периодов 1984-1994 и 1999-2003 [26, 33].

Учитывая актуальность проблемы ВПР, в последние десятилетия в России было также проведено достаточно много описательных исследований, изучавших распространенность и структуру данной патологии. Источниками данных для такого рода исследований чаще всего являлись региональные регистры ВПР, первичные медицинские документы, такие как карта развития ребенка, или отчетная документация (сведения о числе заболеваний, зарегистрированных у больных, проживающих в районе обслуживания лечебного учреждения). Интересно, что распространенность ВПР по данным таких исследований также сильно варьирует как географически, так и во времени. Наименьшая распространенность была зафиксирована в Воронеже (1999 - 2004) и Ростовской области (2000 - 2002) - 15,3/1000 [1, 29], и в Республике Башкортостан (2007 -2012) - 18,0/1000 [2], тогда как в Московской области (2000 - 2005) и Республике Северная Осетия-Алания (2009) она составила 33,9/1000 [13] и 43,6/1000 соответственно [20].

Анализ частоты врожденных пороков развития в Архангельской области, проведенный в 1995 - 2003 гг., показал, что распространенность врожденных пороков нервной трубки, таких как спинномозговая грыжа и анэнцефалия составила 1,16 и 1,10 на 10000 новорожденных и плодов соответственно, что

значительно выше среднероссийских и зарубежных данных. Частота пороков передней брюшной стенки: омфалоцеле и гастрошизиса составила 0,32 и 0,25 на 10000 новорожденных и плодов, что соответствовало общероссийскому показателю и данным ЕЦКОСАТ [28]. Петровой Е.Г. и соавт. было проведено международное сравнение распространенности отдельных форм ВПР в Баренцевом регионе: так, данные Архангельского регионального регистра ВПР продемонстрировали высокую (2,1 на 1000 новорожденных) по сравнению с Норвегией частоту пороков нервной трубки [7, 142] и сопоставимую частоту пороков передней брюшной стенки (0,5 на 1000 новорожденных) [143].

Список литературы диссертационного исследования кандидат наук Постоев Виталий Александрович, 2020 год

СПИСОК ЛИТЕРАТУРЫ

1. Амелина, С.С. Эпидемиология моногенной наследственной патологии и врожденных пороков развития у населения Ростовской области : дис. ... д-ра мед. наук / С.С. Амелина. - М., 2006. - 258 с.

2. Аскарова, З.Ф. Врожденные пороки развития у детей в Республике Башкортостан (по данным мониторинга за 2007-2012 гг. ) / З.Ф. Аскарова, А.К. Марданова, Р.А. Аскаров, А.О. Карелин, Е.А. Имельбаева // Российский педиатрический журнал. - 2014. - T. 17, № 2. - С. 4-9.

3. Байбарина, Е.Н. Совершенствование ранней хирургической помощи детям с врожденными пороками развития / Е.Н. Байбарина, Д.Н. Дегтярев, Ю.И. Кучеров // Российский вестник перинатологии и педиатрии. - 2011. - T. 56, № 2. - C. 12-19.

4. Баланова, Ю.А. Распространенность курения в России. Что изменилось за 20 лет? / Ю.А. Баланова, С.А. Шальнова, А.Д. Деев, А.В. Капустина, В.В. Константинов, С.А. Бойцов // Профилактическая медицина. - 2015. - T. 18, № 6. - C. 47-52

5. Белова, Н.В. Совершенствование системы прогнозирования и профилактики рождения детей с врожденными пороками развития (по материалам Чувашской Республики) : дис. ... канд. мед. наук / Н.В. Белова. - Казань, 2008. - 197 с.

6. Богданова, Т.Г., Герасимова, Л.И., Самойлова, А.В Репродуктивные потери в Чувашской республике в 2002 - 2015 гг. / Т.Г. Богданова, Л.И. Герасимова, А.В. Самойлова // Современные проблемы науки и образования. 2017. - № 3. -С. 60.

7. Бузинов, Р.В. О необходимости эпидемиологического мониторинга врожденных пороков развития среди детского населения в Архангельской

области / Р.В. Бузинов, Т.Н. Зайцева, К.Н. Лазарева // Экология человека. -2004. - № 6. - а 22-24.

8. Вактшёльд, А. Высокий риск развития дефектов нервной трубки в Архангельской области / А. Вактшёльд // Экология человека. - 2010. - № 1. -С. 19-20.

9. Вахарловский, В.Г. Анализ результатов мультицентрового исследования состояния пренатальной диагностики в некоторых регионах Российской Федерации / В.Г. Вахарловский, Д. К. Верлинская, Д. В. Воронин, Т.В. Кузнецова, М.В. Кречмар, В.А. Агафонов [и др.] // Журнал акушерства и женских болезней. - 2007. - Т. ЬУ1, № 1. - С. 46-55.

10. Демикова, Н.С. Эпидемиологический мониторинг врожденных пороков развития в Российской Федерации / Н.С. Демикова, Б.А. Кобринский. - 2-е изд. - М. : Директ-Медиа, 2016. - 237 с.

11. Демикова, Н.С. Динамика частоты врожденных пороков развития в РФ (по данным федеральной базы мониторинга ВПР за 2006-2012 гг.) / Н.С. Демикова, А.С. Лапина, М.А. Подольная, Б.А. Кобринский // Российский вестник перинатологии и педиатрии. - 2015. - № 2. - С. 72-77.

12. Еолян, Е.С. Изучение некоторых подходов организации генетического мониторинга в Армении. I. Анализ распространенности врожденных пороков и перинатальной смертности по данным архивного материала / Е.С. Еолян // Биологический журнал Армении. - 1977. - Т. 30, № 4. - С. 89-94.

13. Жученко, Л.А. Первичная массовая профилактика фолат-зависимых врожденных пороков развития / Л.А. Жученко // Российский вестник акушера-гинеколога. - 2003. - Т. 3, № 1. - С. 64-69.

14. Жученко, Л.А. Анализ результатов раннего пренатального скрининга, выполняющегося по национальному приоритетному проекту «Здоровье» в субъектах Российской Федерации. Результаты российского мультицентрового исследования «Аудит-2014» / Л.А. Жученко, П.А. Голошубов, Е.Н. Андреева,

Е.А. Калашникова, Е.В. Юдина, В.Л. Ижевская // Медицинская генетика. -2014. - T. 13, № 6. - C. 3-54.

15. Здравоохранение в России 2019 : стат. сб. [Электронный ресурс] / Федер. служба гос. статистики (Росстат). - URL: https://www.rosminzdrav.ru/ministry/61/22/stranitsa-979/statisticheskie-i-informatsionnye-materialy/statisticheskiy-sbornik-2016-god (дата обращения: 03.12.2019).

16. Колесникова, Л.И. Распространенность и динамика частоты врожденных пороков развития на территории Иркутской области / Л.И. Колесникова, В.В. Долгих, Н.В. Протопопова, Т.Н. Самойлова, А.Г. Черкашина, В.П. Ильин // Известия Самарского научного центра Российской академии наук. - 2009. - T. 11, № 1-5. - C. 880-882.

17. Крикунова, Н.И. Генетико-эпидемиологическое исследование врожденных пороков развития среди новорожденных Томска за 20 лет (1979-1998 гг.) / Н.И. Крикунова, Л.П. Назаренко // Генетико-эпидемиологическое исследование врожденных пороков развития среди новорожденных Томска за 20 лет (19791998 гг.). - Томск, 2002. - C. 140-151.

18. Крюкова, Н.И. Оценка эффективности программы пренатальной диагностики врожденных пороков развития и хромосомных заболеваний в Республике Башкортостан / Н.И. Крюкова, М. К. Ахмадуллина, Л.В. Сандакова, С.А. Михайлова, З.К. Талипова, Л.Г. Байбурина, Ф.М. Байрамгулов, А.Л. Фролов, А.К. Марданова, Р.В. Магжанов, С.Ш. Мурзабаева // Акушерство и гинекология. - 2012. - № 3. - C. 75-79.

19. Кучеров, Ю.И. Оказание хирургической помощи детям с пороками развития на базе перинатального центра / Ю.И. Кучеров, Ю.В. Жиркова, Е.М. Хаматханова, Ю.Л. Подуровская, Е.И. Дорофеева, Д.А. Морозов // Российский вестник детской хирургии, анестезиологии и реаниматологии. - 2011. - № 2. -C. 9-14.

20. Лагкуева, Ф. К. Мониторинг врожденных пороков развития в РСО-Алания / Ф.К. Лагкуева, Ю.В. Габисова, Г.И. Овсяников // Современные технологии в педиатрии и детской хирургии : тез. III Рос. конгресса. М., 2004. C. 378.

21. Лазюк, Г.И. Особенности распространения врожденных пороков развития в Белоруссии / Г.И. Лазюк, Ю.Н. Лурье, Ю.Н. Усова, Д.Л. Николаев // Вестник АМН СССР. - 1984. - T. 7. - C. 58-61.

22. Меньшикова Л.И. Эволюция кардиоваскулярной патологии у детей и подростков Европейского Севера России. автореф. дис. ... д-ра мед. наук / Л.И. Меньшикова. Архангельск, 2005. - 38 с.

23. Мурашко, М.А. Экспертиза врожденной и наследственной патологии новорожденных в Республике Коми / М.А. Мурашко, А.В. Патрушев // Проблемы экспертизы в медицине. - 2005. - T. 5, № 19 (3). - C. 53-55.

24. Николаева, Е.И. Оценка эффективности внедрения в деятельность территориальных учреждений приказа МЗ РФ №457 от 20.12.2000 г. «О совершенствовании пренатальной диагностики в профилактике наследственных и врожденных заболеваний у детей» / Е.И. Николаева, В.А. Голубев // Акушерство и гинекология. - 2005. - № 3. - C. 45-47.

25. О мониторинге врожденных пороков развития у детей : приказ М-ва здравоохранения Рос. Федерации № 268 от 10.09.1998 [Электронный ресурс]. -URL: http://docs.cntd.ru/document/901717959(дата обращения: 07.10.2018).

26. Ондар, Э.А. Мониторинг врожденных пороков развития в Республике Тыва / Э.А. Ондар // Медицинская генетика. - 2004. - T. 3, № 1. - C. 43-47.

27. Панкова, Е.Е. Мониторинг врождённых пороков развития в системе оценки эффективности пренатальной диагностики в Краснодарском крае / Е.Е. Панкова, С.А. Матулевич, Т.А. Голихина, М.В. Клипа // Кубанский научный медицинский вестник. - 2010. - T. 122, № 8. - С. 150-154.

28. Петрова, Е.Г. Динамика частоты грубых пороков развития нервной трубки и брюшной стенки в Архангельской области / Е.Г. Петрова, Н.С. Демикова, О.В. Самодова // Экология человека. - 2005. - № 10. - С. 18-21.

29. Плотко, И.С. Региональные частоты пороков развития по данным мониторинга новорожденных / И.С. Плотко, Е.Ю. Машнева, В.П. Федотов // Медицинская генетика. - 2005. - Т. 4, № 6. - С. 252.

30. Постоев, В.А. Оценка распространенности и структуры врожденных пороков развития в Архангельской области в 2012-2014 гг. по данным регистра родов Архангельской области / В.А. Постоев, Л.И. Меньшикова, А.А. Усынина, А.М. Гржибовский, Й.О. Одланд // Якутский медицинский журнал. - 2018. - Т. 61, № 1. - С. 54-57.

31. Постоев, В.А. Популяционные медицинские регистры родов как инструмент мониторинга распространенности врожденных пороков развития и изучения их факторов риска / В.А. Постоев, А.М. Гржибовский, Й.О. Одланд // Экология человека. - 2017. - № 1. - С. 52-62.

32. Постоев, В.А. Результативность пренатального скрининга беременных в Архангельской области на основе регионального регистра родов / В.А. Постоев, Л.И. Меньшикова, А.А. Усынина, А.М. Гржибовский // Современные проблемы здравоохранения и медицинской статистики. - 2020. - №1. - С. 299313

33. Пузырев, В.П. Генетико-эпидемиологическое исследование наследственной патологии в Западной Сибири / В.П. Пузырев, Л.П. Назаренко. - Томск : БТТ, 2000. - 192 с.

34. Ступак, В.С. Фетоинфантильные потери в Хабаровском крае: динамика, пробоемы и пути решения / В.С.Ступак // Дальневосточный медицинский журнал. 2007. - №4. - С. 88-90.

35. Усынина, А.А. Регистр родов Архангельской области как важный информационный ресурс для науки и практического здравоохранения / А.А.

Усынина, Й.О. Одланд, Ж.А. Пылаева, И.М. Пастбина, А.М. Гржибовский // Экология человека. - 2017. - №. 2. - C. 58-65.

36. Цуркан, С.В. Медико-социальные аспекты формирования здоровья новорожденого / С.В. Цуркан // Медицинский вестник Башкортостана. - 2011. - № 3. - C. 25-29.

37. Юпатов, Е.Ю. Современные принципы пренатального скрининга / Е.Ю. Юпатов // Практическая медицина. - 2016. - № 1 (93). - C. 32-36.

38. Amini, H. The Swedish Birth Defects Registry: ascertainment and incidence of spina bifida and cleft lip/palate / H. Amini, O. Axelsson, B. Ollars, G. Anneren // Acta Obstet. Gynecol. Scand. - 2009. - Vol. 88, № 6. - P. 654-659.

39. Anda, E.E. The Murmansk County Birth Registry (MCBR). The implementation and applicability of a population-based birth registry in the Russian / E.E. Anda; Arctic University of Tromso. - Tromso, 2009. - 62 p.

40. Anda, E.E. Implementation, quality control and selected pregnancy outcomes of the Murmansk County Birth Registry in Russia / E.E. Anda, E. Nieboer, A.V. Voitov, A.A. Kovalenko, Y.M. Lapina, E.A. Voitova, L.F. Kovalenko, J.O. Odland // Int. J. Circumpolar. Health. - 2008. - Vol. 67, № 4. - P. 318-34.

41. Arbour, L. The current state of birth outcome and birth defect surveillance in northern regions of the world / L. Arbour, V. Melnikov, S. Mcintosh, B. Olsen, G. Osborne, A. Vaktskjold // Int. J. Circumpolar. Health. - 2009. - Vol. 68, № 5. - P. 443-458.

42. Begic, H. Epidemiological and clinical aspects of congenital heart disease in children in Tuzla Canton, Bosnia-Herzegovina / H. Begic, H. Tahirovic, S. Mesihovic-Dinarevic, V. Ferkovic, N. Atic, A. Latifagic // Eur. J. Pediatr. - 2003. -Vol. 162, № 3. - P. 191-193.

43. Berg, E. Parental age and the risk of isolated cleft lip: a registry-based study / E. Berg, R.T. Lie, A. Sivertsen, O.A. Haaland // Ann. Epidemiol. - 2015. - Vol. 25, № 12. P. 942-947.e1.

44. Birth defects. Report by the Secretariat [Electronic resource] / World Health Organization. - Geneva, 2010. - URL: https://extranet.who.int/iris/restricted/handle/10665/2378(garao6pa^eHHfl: 03.12.2019).

45. Bosi, G. Temporal variability in birth prevalence of congenital heart defects as recorded by a general birth defects registry / G. Bosi, G. Garani, M. Scorrano, E. Calzolari, I.W. Party // J. Pediatr. - 2003. - Vol. 142, № 6. - P. 690-698.

46. Bower, C. Age at diagnosis of birth defects / C. Bower, E. Rudy, A. Callaghan, J. Quick, N. Nassar // Birth Defects Res. A Clin. Mol. Teratol. - 2010. - Vol. 88, № 4.

- P. 251-255.

47. Boyd, P.A. Survey of prenatal screening policies in Europe for structural malformations and chromosome anomalies, and their impact on detection and termination rates for neural tube defects and Down's syndrome / P.A. Boyd, C. Devigan, B. Khoshnood, M. Loane, E. Garne, H. Dolk, E.W. Group // BJOG. -2008. - Vol. 115, № 6. - P. 689-696.

48. Briggs, G.G. Better data needed from pregnancy registries / G.G. Briggs, J. Polifka // Birth Defects Res. A Clin. Mol. Teratol. - 2009. - Vol. 85, № 2. - P. 109-111.

49. Cambra, K. Trends in the prevalences of congenital anomalies and age at motherhood in a southern European region: a population-based study / K. Cambra, B. Ibanez, D. Urzelai, I. Portillo, I. Montoya, S. Esnaola, F.B. Cirarda // BMJ Open.

- 2014. - Vol. 4, № 3. - P. e004244.

50. Canfield, M.A.Changes in the birth prevalence of selected birth defects after grain fortification with folic acid in the United States: findings from a multi-state population-based study / M.A. Canfield, J.S. Collins, L.D. Botto, L.J. Williams, C.T. Mai, R.S. Kirby, K. Pearson, O. Devine, J. Mulinare // Birth Defects Res. A Clin. Mol. Teratol. - 2005. - Vol. 73, № 10. - P. 679-89.

51. Castillo Taucher, S. Services for the care and prevention of birth defects. Reduced report of a World Health Organization and March of Dimes Foundation meeting / S. Castillo Taucher // Rev. Med. Chil. - 2007. - Vol. 135, № 6. - P. 806-813.

52. Ceulemans, M.V. Health products' and substance use among pregnant women visiting a tertiary hospital in Belgium: A cross-sectional study / M.V. Ceulemans, K. Van Calsteren, K. Allegaert, V. Foulon // Pharmacoepidemiol. Drug Saf. - 2019. -Vol. 28, № 9. - P. 1231-1238.

53. Christianson, A. Medical genetics in developing countries / A. Christianson, B. Modell // Ann. Rev. Genomics Hum. Genet. - 2004. - Vol. 5. - P. 219-265.

54. Correa, A. Diabetes mellitus and birth defects / A. Correa, S.M. Gilboa, L.M. Besser, L.D. Botto, C.A. Moore, C.A. Hobbs, M.A. Cleves, T.J. Riehle-Colarusso, D.K. Waller, E.A. Reece // Am. J. Obstet. Gynecol. - 2008. - Vol. 199, № 3. - P. 237 e1-239e1.

55. Correa, A. An expanded public health role for birth defects surveillance / A. Correa, R.S. Kirby // Birth Defects Res. A Clin. Mol. Teratol. - 2010. - Vol. 88, № 12. - P. 1004-1007.

56. Correa, A. Prepregnancy obesity and the risk of birth defects: an update / A. Correa, J. Marcinkevage // Nutr. Rev. - 2013. - Vol. 71, Suppl. 1. - P. S68-S77.

57. Coughlin, S.S. Ethics in epidemiology and public health practice : collected works / S.S. Coughlin. - 2nd изд. - Washington, DC : American Public Health Association, 2009. - 153 p.

58. Dart, A.B. Maternal Diabetes Mellitus and Congenital Anomalies of the Kidney and Urinary Tract (CAKUT) in the Child / A.B. Dart, C.A. Ruth, E.A. Sellers, W. Au,

H.J. Dean // Am. J. Kidney Dis. - 2015. - Vol. 65, № 5. - P. 684-691.

59. Davidson, N. Influence of prenatal diagnosis and pregnancy termination of fetuses with birth defects on the perinatal mortality rate in Victoria, Australia / N. Davidson, J. Halliday, M. Riley, J. King // Paediatr. Perinat. Epidemiol. - 2005. - Vol. 19, №

I. - P. 50-55.

60. De Vigan, C. Contribution of ultrasonographic examination to the prenatal detection of chromosomal abnormalities in 19 centres across Europe / C. De Vigan, N. Baena, E. Cariati, M. Clementi, C. Stoll, E.W. Group // Ann. Genet. - 2001. - Vol. 44, № 4. - P. 209-217.

61. Dolk, H. EUROCAT: 25 years of European surveillance of congenital anomalies / H. Dolk // Arch. Dis. Child Fetal Neonatal Ed. - 2005. - Vol. 90, № 5. - P. F355-8.

62. Dolk, H. The prevalence of congenital anomalies in Europe / H. Dolk, M. Loane, E. Garne // Adv. Exp. Med. Biol. - 2010. - Vol. 686. - P. 349-364.

63. Eidem, I. Congenital anomalies in newborns of women with type 1 diabetes: nationwide population-based study in Norway, 1999-2004 / I. Eidem, L.C. Stene, T. Henriksen, K.F. Hanssen, S. Vangen, S.E. Vollset, G. Joner // Acta Obstet. Gynecol. Scand. - 2010. - Vol. 89, № 11. - P. 1403-1411.

64. Eiriksdottir, V.H. Smoking and obesity among pregnant women in Iceland 20012010 / V.H. Eiriksdottir, U.A. Valdimarsdottir, T.L. Asgeirsdottir, A. Gisladottir, S.H. Lund, A. Hauksdottir, H. Zoega // Eur. J. Public Health. - 2015. - Vol. 25, № 4. - P. 638-643.

65. Ekblad, M. Trends and risk groups for smoking during pregnancy in Finland and other Nordic countries / M. Ekblad, M. Gissler, J. Korkeila, L. Lehtonen // Eur. J. Public Health. - 2014. - Vol. 24, № 4. - P. 544-551.

66. Engeland, A. Validation of disease registration in pregnant women in the Medical Birth Registry of Norway / A. Engeland, T. Bjorge, A.K. Daltveit, S.E. Vollset, K. Furu // Acta Obstet. Gynecol. Scand. - 2009. - Vol. 88, № 10. - P. 1083-1089.

67. Eriksson, K.M. Smoking habits among pregnant women in a Norwegian county 1987-1994 / K.M. Eriksson, K.A. Salvesen, K. Haug, S.H. Eik-Nes // Acta Obstet. Gynecol. Scand. - 1996. - Vol. 75, № 4. - P. 355-359.

68. EUROCAT. History and funding [Electronic resource]. - URL: http://www.eurocat-network.eu/aboutus/whatiseurocat/whatiseurocat (дата обращения: 20.01.2016).

69. EUROCAT. Minor malformations for exclusion. EUROCAT guide 1.4, section 3.2.

70. EUROCAT. Prenatal Detection Rates 2012-2016 [Electronic resource]. - 2018. -URL: http://www.eurocat-network.eu/prenatalscreeninganddiagnosis/prenataldetection(pd)rates (дата обращения: 05.12.2018).

71. EUROCAT. Prevalence tables [Electronic resource]. - 2017. - URL: http://www.eurocat-network.eu/AccessPrevalenceData/PrevalenceTables (дата обращения: 28.04.2017).

72. Feldkamp, M.L. Reflections on the etiology of structural birth defects: Established teratogens and risk factors / M.L. Feldkamp, L.D. Botto, J.C. Carey // Birth Defects Res. A Clin. Mol. Teratol. - 2015. - Vol. 103, № 8. - P. 652-655.

73. Fillingham, A. Prevalence, prenatal diagnosis and survival of gastroschisis / A. Fillingham, J. Rankin // Prenat. Diagn. - 2008. - Vol. 28, № 13. - P. 1232-1237.

74. Ford, J.H. A 13-year cytogenetic study of spontaneous abortion: clinical applications of testing / J.H. Ford, H.Z. Wilkin, P. Thomas, C. McCarthy // Aust. N. Z. J. Obstet. Gynaecol. - 1996. - Vol. 36, № 3. - P. 314-318.

75. Forrester, M.B. Inclusion of early fetal deaths in a birth defects surveillance system / M.B. Forrester, R.D. Merz // Teratology. - 2001. - Vol. 64, Suppl. 1. - P. S20- S25.

76. Gabbay-Benziv, R. Birth defects in pregestational diabetes: Defect range, glycemic threshold and pathogenesis / R. Gabbay-Benziv, E.A. Reece, F. Wang, P. Yang // World J. Diabetes. - 2015. - Vol. 6, № 3. - P. 481-488.

77. Garne, E. Parental age and congenital malformations / E. Garne, H. de Walle // Paediatr. Perinat. Epidemiol. - 2009. - Vol. 23, № 3. - P. 279.

78. Garne, E. EUROCAT website data on prenatal detection rates of congenital anomalies / E. Garne, H. Dolk, M. Loane, P.A. Boyd // J. Med. Screen. - 2010. -Vol. 17, № 2. - P. 97-98.

79. Garne, E. Prenatal diagnostic procedures used in pregnancies with congenital malformations in 14 regions of Europe / E. Garne, M. Loane, C. de Vigan, G. Scarano, H. de Walle, Y. Gillerot, C. Stoll, M.C. Addor, D. Stone, B. Gener, M.

Feijoo, C. Mosquera-Tenreiro, M. Gatt, A. Queisser-Luft, N. Baena, H. Dolk // Prenat. Diagn. - 2004. - Vol. 24, № 11. - P. 908-912.

80. Gilboa, S.M. Population-based pregnancy and birth defects surveillance in the era of Zika virus / S.M. Gilboa, C.T. Mai, C.K. Shapiro-Mendoza, J.D. Cragan, C.A. Moore, D.M. Meaney-Delman, D.J. Jamieson, M.A. Honein, C.A. Boyle // Birth Defects Res. - 2017. - Vol. 109, № 5. - P. 372-378.

81. Gili, J.A. Descriptive analysis of high birth prevalence rate geographical clusters of congenital anomalies in South America / J.A. Gili, F.A. Poletta, L.G. Gimenez, M.S. Pawluk, H. Campana, E.E. Castilla, J.S. Lopez-Camelo // Birth Defects Res. A Clin. Mol. Teratol. - 2016. - Vol. 106, № 4. - P. 257-266.

82. Gissler, M. Terminations of pregnancy in the European Union / M. Gissler, I. Fronteira, A. Jahn, H. Karro, C. Moreau, M. Oliveira da Silva, J. Olsen, C. Savona-Ventura, M. Temmerman, E. Hemminki // BJOG. - 2012. - Vol. 119, № 3. - P. 324-332.

83. Gissler, M. Nordic Medical Birth Registers in epidemiological research / M. Gissler, P. Louhiala, E. Hemminki // Eur. J. Epidemiol. - 1997. - Vol. 13, № 2. - P. 169175.

84. Glinianaia, S.V. A systematic review of studies of quality of life in children and adults with selected congenital anomalies / S.V. Glinianaia, N.D. Embleton, J. Rankin // Birth Defects Res. A Clin. Mol. Teratol. - 2012. - Vol. 94, № 7. - P. 511520.

85. Groen In 't Woud, S. Maternal risk factors involved in specific congenital anomalies of the kidney and urinary tract: A case-control study / S. Groen In 't Woud, K.Y. Renkema, M.F. Schreuder, C.H. Wijers, L.F. van der Zanden, N.V. Knoers, W.F. Feitz, E.M. Bongers, N. Roeleveld, I.A. van Rooij // Birth Defects Res. A Clin. Mol. Teratol. - 2016. - Vol. 106, № 7. - P. 596-603.

86. Groisman, B. Geographic clusters of congenital anomalies in Argentina / B. Groisman, J. Gili, L. Gimenez, F. Poletta, M.P. Bidondo, P. Barbero, R. Liascovich, J. Lopez-Camelo // J. Community Genet. - 2017. - Vol. 8, № 1. - P. 1-7.

87. Hall, N.B. Notes from the Field: Zika Virus-Associated Neonatal Birth Defects Surveillance - Texas, January 2016-July 2017 / N. B. Hall, K. Broussard, N. Evert, M. Canfield // MMWR Morb. Mortal. Wkly Rep. - 2017. - Vol. 66, № 31. - P. 835836.

88. Hemminki, E. Reporting of malformations in routine health registers / E. Hemminki, J. Merilainen, J. Teperi // Teratology. - 1993. - Vol. 48, № 3. - P. 227-231.

89. Hernandez-Diaz, S. Are epidemiological approaches suitable to study risk/preventive factors for human birth defects? / S. Hernandez-Diaz, A.S. Oberg // Curr. Epidemiol. Rep. - 2015. - Vol. 2, № 1. - P. 31-36.

90. International clearinghouse for birth defects surveillance and research. Annual report [Electronic resource]. - 2012. - URL: http://www.icbdsr.org/filebank/documents/ar2005/Report2012.pdf(gaTao6pa^eHHa: 15.10.2017).

91. Ionescu-Ittu, R. Prevalence of severe congenital heart disease after folic acid fortification of grain products: time trend analysis in Quebec, Canada / R. Ionescu-Ittu, A.J. Marelli, A.S. Mackie, L. Pilote // BMJ. - 2009. - Vol. 338. - P. b1673.

92. Irgens, L.M. The Medical Birth Registry of Norway. Epidemiological research and surveillance throughout 30 years / L.M. Irgens // Acta Obstet. Gynecol. Scand. -2000. - Vol. 79, № 6. - P. 435-439.

93. Irgens, L.M. The Medical Birth Registry of Norway; a source for epidemiological and clinical research / L.M. Irgens // Scand. J. Rheumatol. Suppl. - 1998. - Vol. 107. - P. 105-108.

94. Jawad, A. Alcohol, smoking, folic acid and multivitamin use among women attending maternity care in London: A cross-sectional study / A. Jawad, D. Patel, N. Brima, J. Stephenson // Sex Reprod. Health. - 2019. - Vol. 22. - P. 100461.

95. Kâllén, B. Epidemiology of Human Congenital Malformations [Electronic resource] / B. Kâllén. - Pe^HMgocTyna: https://link.springer.com/book/10.1007%2F978-3-319-01472-2#authorsandaffiliationsbook(,garao6pa^eHHfl: 18.12.2018).

96. Kalter, H. Maternal diabetes mellitus and infant malformations / H. Kalter // Obstet. Gynecol. - 2003. - Vol. 101, № 4. - P. 815-816.

97. Kancherla, V. Urgent global opportunities to prevent birth defects / V. Kancherla, G. P. Oakley, R.L. Brent // Semin. Fetal Neonatal Med. - 2014. - Vol. 19, № 3. - P. 153-60.

98. Karro, H. Estonian medical birth registry 1992-1994: association of risk factors with perinatal mortality / H. Karro, M. Rahu, K. Gornoi, A. Baburin // Eur. J. Obstet. Gynecol. Reprod. Biol. - 1998. - Vol. 80, № 2. - P. 151-156.

99. Kazaura, M. Paternal age and the risk of birth defects in Norway / M. Kazaura, R.T. Lie, R. Skjaerven // Ann. Epidemiol. - 2004. - Vol. 14, № 8. - P. 566-570.

100. Kazaura, M.R. Down's syndrome and paternal age in Norway / M.R. Kazaura, R.T. Lie // Paediatr. Perinat. Epidemiol. - 2002. - Vol. 16, № 4. - P. 314-319.

101. Khoshnood, B. Paper 2: EUROCAT public health indicators for congenital anomalies in Europe / B. Khoshnood, R. Greenlees, M. Loane, H. Dolk // Birth Defects Res. A Clin. Mol. Teratol. - 2011. - Vol. 91, Suppl. 1. - P. S16- S22.

102. Khoshnood, B. Recent decrease in the prevalence of congenital heart defects in Europe / B. Khoshnood, M. Loane, E. Garne, M.C. Addor, L. Arriola, M. Bakker, I. Barisic, S. Bianca, P. Boyd, E. Calzolari, B. Doray, E. Draper, M. Gatt, M. Haeusler, K.K. Melve, A. Latos-Bielenska, B. McDonnell, C. Mullaney, V. Nelen, M. O'Mahony, A. Pierini, A. Queisser-Luft, H. Randrianaivo, J. Rankin, A. Rissmann, J. Salvador, D. Tucker, C. Verellen-Dumoulin, D. Wellesley, N. Zymak-Zakutnya, H. Dolk // J. Pediatr. - 2013. - Vol. 162, № 1. - P. 108-113 e2.

103. Kiku, P. Congenital anomalies in Primorsky region / P. Kiku, S. Voronin, K. Golokhvast // Int. J. Risk Saf. Med. - 2015. - Vol. 27, Suppl. 1. - P. S19-S20.

104. Kim, K. Prevalence and trends of selected congenital malformations in New York State, 1983 to 2007 / K. Kim, Y. Wang, R.S. Kirby, C.M. Druschel // Birth Defects Res. A Clin. Mol. Teratol. - 2013. - Vol. 97, № 10. - P. 619-627.

105. Kirby, R.S. Enhancing methods for population-based birth defects surveillance programs / R.S. Kirby // J. Registry Manag. - 2012. - Vol. 39, № 1. - P. 3.

106. Kirby, R.S. Applications of birth defects surveillance in epidemiology, health services research, and disease prevention / R.S. Kirby, M.L. Browne // Birth Defects Res. A Clin. Mol. Teratol. - 2014. - Vol. 100, № 11. - P. 813-814.

107. Kirby, R.S. Birth defects surveillance: an essential public health function for primary prevention and health promotion / R.S. Kirby, M.L. Browne // Birth Defects Res. A Clin. Mol. Teratol. - 2012. - Vol. 94, № 12. - P. 963-964.

108. Kirby, R.S. Population-based birth defects surveillance data: The cornerstone of epidemiologic and health services research and disease prevention / R.S. Kirby, M.L. Browne // Birth Defects Res. A Clin. Mol. Teratol. - 2015. - Vol. 103, № 11. P. 893-894.

109. Kirby, R.S. Birth defects surveillance, epidemiology, and public health / R.S. Kirby, J.S. Collins // Birth Defects Res. A Clin. Mol. Teratol. - 2011. - Vol. 91, № 12. - P. 985.

110. Koch, L. Obesity: Maternal weight linked to congenital anomalies in offspring / L. Koch // Nat. Rev. Endocrinol. - 2010. - Vol. 6, № 8. - P. 418.

111. Kubon, C. Completeness of registration of oral clefts in a medical birth registry: a population-based study / C. Kubon, A. Sivertsen, H.A. Vindenes, F. Abyholm, A. Wilcox, R.T. Lie // Acta Obstet. Gynecol. Scand. - 2007. - Vol. 86, № 12. - P. 1453-1457.

112. Kvalvik, L.G. Smoking during pregnancy from 1999 to 2004: a study from the Medical Birth Registry of Norway / L.G. Kvalvik, R. Skjaerven, K. Haug // Acta Obstet. Gynecol. Scand. - 2008. - Vol. 87, № 3. - P. 280-285.

113. Langhoff-Roos, J. The Nordic medical birth registers - a potential goldmine for clinical research / J. Langhoff-Roos, L. Krebs, K. Klungsoyr, R. I. Bjarnadottir, K. Kallen, A.M. Tapper, M. Jakobsson, P.E. Bordahl, P.G. Lindqvist, K. Gottvall, L.B. Colmorn, M. Gissler // Acta Obstet. Gynecol. Scand. - 2014. - Vol. 93, № 2. - P. 132-137.

114. Langlois, P.H. Time trends in the prevalence of birth defects in Texas 1999-2007: real or artifactual? / P.H. Langlois, L.K. Marengo, M.A. Canfield // Birth Defects Res. A Clin. Mol. Teratol. - 2011. - Vol. 91, № 10. - P. 902-917.

115. Lawrence, J.M. Trends in the prevalence of preexisting diabetes and gestational diabetes mellitus among a racially/ethnically diverse population of pregnant women, 1999-2005 / J.M. Lawrence, R. Contreras, W. Chen, D.A. Sacks // Diabetes Care. -2008. - Vol. 31, № 5. - P. 899-904.

116. Leng, J. Prevalence of gestational diabetes mellitus and its risk factors in Chinese pregnant women: a prospective population-based study in Tianjin, China / J. Leng, P. Shao, C. Zhang, H. Tian, F. Zhang, S. Zhang, L. Dong, L. Li, Z. Yu, J.C. Chan, G. Hu, X. Yang // PLoS One. - 2015. - Vol. 10, № 3. - P. e0121029.

117. Li, D. Knowledge, attitude and practice level of women at the periconceptional period: a cross-sectional study in Shaanxi China / D. Li, L. Huang, W. Yang, C. Qi, L. Shang, J. Xin, L. Zeng, M. Zhang, H. Song, M.C. Chung // BMC Pregnancy Childbirth. - 2019. - Vol. 19, № 1. - P. 326.

118. Li, D.K. Maternal smoking during pregnancy and the risk of congenital urinary tract anomalies / D.K. Li, B.A. Mueller, D.E. Hickok, J.R. Daling, A.G. Fantel, H. Checkoway, N.S. Weiss // Am. J. Public Health. - 1996. - Vol. 86, № 2. - P. 249253.

119. Lie, R.T. Maternal smoking and oral clefts: the role of detoxification pathway genes / R.T. Lie, A.J. Wilcox, J. Taylor, H.K. Gjessing, O.D. Saugstad, F. Aabyholm, H. Vindenes // Epidemiology. - 2008. - Vol. 19, № 4. - P. 606-615.

120. Loane, M. Paper 3: EUROCAT data quality indicators for population-based registries of congenital anomalies / M. Loane, H. Dolk, E. Garne, R. Greenlees, E.W. Group // Birth Defects Res. A Clin. Mol. Teratol. - 2011. - Vol. 91, Suppl. 1. - P. S23-S30.

121. Loane, M. Paper 4: EUROCAT statistical monitoring: identification and investigation of ten year trends of congenital anomalies in Europe / M. Loane, H. Dolk, A. Kelly, C. Teljeur, R. Greenlees, J. Densem, E.W Group // Birth Defects Res. A Clin. Mol. Teratol. - 2011. - Vol. 91, Suppl. 1. - P. S31- S43.

122. Loane, M. Twenty-year trends in the prevalence of Down syndrome and other trisomies in Europe: impact of maternal age and prenatal screening / M. Loane, J.K. Morris, M.C. Addor, L. Arriola, J. Budd, B. Doray, E. Garne, M. Gatt, M. Haeusler,

B. Khoshnood, K.K lungsoyr Melve, A. Latos-Bielenska, B. McDonnell, C. Mullaney, M. O'Mahony, A. Queisser-Wahrendorf, J. Rankin, A. Rissmann, C. Rounding, J. Salvador, D. Tucker, D. Wellesley, L. Yevtushok, H. Dolk // Eur. J. Hum. Genet. - 2013. - Vol. 21, № 1. - P. 27-33.

123. Lopez-Camelo, J.S. Reduction of birth prevalence rates of neural tube defects after folic acid fortification in Chile / J.S. Lopez-Camelo, I.M. Orioli, M. da Graca Dutra, J. Nazer-Herrera, N. Rivera, M.E. Ojeda, A. Canessa, E. Wettig, A.M. Fontannaz, C. Mellado, E.E. Castilla // Am. J. Med. Genet. A. - 2005. - Vol. 135, № 2. - P. 120-125.

124. March of Diems: global report on birth defects [Electronic resource] / March of Dimes Birth Defects Foundation. - New York 2006. - URL: https://www.marchofdimes.org/global-Report-on-Birth-Defects-the-Hidden-Toll-of-Dying-and-Disabled-Children-Full-Report.Pdf (дата обращения: 06.02.2020)

125. Mason, C.A. Prevalence is the preferred measure of frequency of birth defects /

C.A. Mason, R.S. Kirby, L.E. Sever, P.H. Langlois // Birth Defects Res. A Clin. Mol. Teratol. - 2005. - Vol. 73, № 10. - P. 690-692.

126. Maxwell, S. Impact of prenatal screening and diagnostic testing on trends in Down syndrome births and terminations in Western Australia 1980 to 2013 / S. Maxwell, C. Bower, P. O'Leary // Prenat. Diagn. - 2015. - Vol. 35, № 13. - P. 1324-1330.

127. Melve, K.K. Registration of Down syndrome in the Medical Birth Registry of Norway: validity and time trends / K.K. Melve, R.T. Lie, R. Skjaerven, C.B. Van Der Hagen, G.A. Gradek, C. Jonsrud, G.J. Braathen, L.M. Irgens // Acta Obstet. Gynecol. Scand. - 2008. - Vol. 87, № 8. - P. 824-30.

128. Meselech, A.D. Folic acid usage and associated factors in the prevention of neural tube defects among pregnant women in Ethiopia: crosssectional study / A.D. Meselech, G.Z. Ejigu, B.W. Shimelash, W.B. Ayanaw // BMC Pregnancy Childbirth. 2017. - Vol. 17, № 1. - P. 313.

129. Mitchell, A.A. National Birth Defects Prevention S. Medication use during pregnancy, with particular focus on prescription drugs: 1976-2008 / A.A. Mitchell, S.M. Gilboa, M.M. Werler, K.E. Kelley, C. Louik, S. Hernandez-Diaz // Am. J. Obstet. Gynecol. - 2011. - Vol. 205, № 1. - P. 51e1-51e8.

130. MRC Vitamin Study Research Group. Prevention of neural tube defects: results of the Medical Research Council Vitamin Study. // Lancet. - 1991. - Vol. 338, № 8760. - P. 131-137.

131. National Institute of Health Development. Estonian Medical Birth Registry and Estonian Abortion Registry [Electronic resource]. - URL: http://www.tai.ee/en/r-and-d/registers/estonian-medical-birth-registry-and-estonian-abortion-registry(garao6pa^eHHfl: 04.07.2017).

132. Nicoletti, D. Maternal smoking during pregnancy and birth defects in children: a systematic review with meta-analysis / D. Nicoletti, L.D. Appel, P. Siedersberger Neto, G.W. Guimaraes, L. Zhang // Cad. Saude Publica. - 2014. - Vol. 30, № 12. -P. 2491-2529.

133. Nieuwenhuijsen, M.J. Environmental risk factors of pregnancy outcomes: a summary of recent meta-analyses of epidemiological studies / M.J. Nieuwenhuijsen, P. Dadvand, J. Grellier, D. Martinez, M. Vrijheid // Environ. Health. - 2013. - Vol. 12. - P. 6.

134. Nishigori, H. Preconception folic acid supplementation use and the occurrence of neural tube defects in Japan: A nationwide birth cohort study of the Japan Environment and Children's Study / H. Nishigori, T. Obara, T. Nishigori, M. Ishikuro, K. Sakurai, T. Hoshiai, M. Saito, I. Fujiwara, T. Arima, K. Nakai, S. Kuriyama, N. Mano, H. Metoki, N. Yaegashi // Congenit. Anom. (Kyoto). - 2019. -Vol. 59, № 4. - P. 110-117.

135. Norwegian Medical Birth Registry. Data on maternal age [Electronic resource]. -2016. - URL: http://mfr-nesstar.uib.no/mfr/ (garao6pa^eHHfl: 24.02.2016).

136. O'Leary, C.M. Prenatal alcohol exposure and risk of birth defects / C.M. O'Leary C.M., N. Nassar, J.J. Kurinczuk, N. de Klerk, E. Geelhoed, E.J. Elliott, C. Bower // Pediatrics. - 2010. - Vol. 126, № 4. - P. e843- e850.

137. Odland, J.O. Critical evaluation of medical, statistical, and occupational data sources in the Kola Peninsula of Russia pertinent to reproductive health studies / J.O. Odland, V.P. Tchachtchine, V. Bykov, P.E. Fiskebeck, E. Lund, Y. Thomassen, E. Nieboer // Int. Arch. Occup. Environ. Health. - 1999. - Vol. 72, № 3. - P. 151160.

138. Oliveira, C.I. Birth defects: Risk factors and consequences / C.I. Oliveira, A.C. Fett-Conte // J. Pediatr. Genet. - 2013. - Vol. 2, № 2. - P. 85-90.

139. Oyen, N. National time trends in congenital heart defects, Denmark, 1977-2005 / N. Oyen, G. Poulsen, H.A. Boyd, J. Wohlfahrt, P.K. Jensen, M. Melbye // Am. Heart J. - 2009. - Vol. 157, № 3. - P. 467-473e1.

140. Pei, L. Effect of periconceptional folic acid supplementation on the risk of neural tube defects associated with a previous spontaneous abortion or maternal first-

trimester fever / L. Pei, J. Wu, J. Li, X. Mi, X. Zhang, Z. Li, Y. Zhang // Hum. Reprod. - 2019. - Vol. 34, № 8. P. 1587-1594.

141. Petersen, J.M. Periconceptional folic acid and risk for neural tube defects among higher risk pregnancies / J.M. Petersen, S.E. Parker, C.M. Benedum, A.A. Mitchell, S.C. Tinker, M.M. Werler // Birth Defects Res. - 2019. - Vol. 111, № 19. P. 15011512.

142. Petrova, J.G. The incidence and maternal age distribution of abdominal wall defects in Norway and Arkhangelskaja Oblast in Russia / J.G. Petrova, A. Vaktskjold // Int. J. Circumpolar. Health. - 2009. - Vol. 68, № 1. - P. 75-83.

143. Petrova, J.G. The incidence of neural tube defects in Norway and the Arkhangelskaja Oblast in Russia and the association with maternal age / J.G. Petrova, A. Vaktskjold // Acta Obstet. Gynecol. Scand. - 2009. - Vol. 88, № 6. - P. 667-672.

144. Postoev,V.A. Prevalence of birth defects in an Arctic Russian setting from 1973 to 2011: a register-based study / V.A. Postoev, E. Nieboer, A.M. Grjibovski, J.O. Odland // Reprod. Health. - 2015. - Vol. 12. - P. 3.

145. Postoev, V.A. Changes in detection of birth defects and perinatal mortality after introduction of prenatal screening in the Kola Peninsula (North-West Russia): combination of two birth registries / V.A. Postoev, E. Nieboer, A.M. Grjibovski, J.O. Odland // BMC: Pregnancy and Childbirth. - 2015 - Vol. 15. - P.308.

146. Potera, C. One in Seven Babies Exposed to Zika Virus In Utero Has Birth Defects / C. Potera // Am. J. Nurs. - 2018. - Vol. 118, № 11. - P. 12.

147. Rosano, A. Infant mortality and congenital anomalies from 1950 to 1994: an international perspective / A. Rosano, L.D. Botto, B. Botting, P. Mastroiacovo // J. Epidemiol. Community Health. - 2000. - Vol. 54, № 9. - P. 660-666.

148. Rothman, K.J. Modern epidemiology / K.J. Rothman, S. Greenland, T.L. Lash. -

r c\

3 ed. - Philadelphia : Wolters Kluwer Health/Lippincott Williams & Wilkins, 2008. - 758 p.

149. Salvador, J. Evolution of prenatal detection of neural tube defects in the pregnant population of the city of Barcelona from 1992 to 2006 / J. Salvador, M. Arigita, E. Carreras, A. Lladonosa, A. Borrell // Prenat. Diagn. - 2011. - Vol. 31, № 12. - P. 1184-1188.

150. Salvador, J. Increasing detection rates of birth defects by prenatal ultrasound leading to apparent increasing prevalence. Lessons learned from the population-based registry of birth defects of Barcelona / J. Salvador, A. Borrell, A. Lladonosa // Prenat. Diagn. - 2005. - Vol. 25, № 11. - P. 991-996.

151. Savitz, D.A. Influence of paternal age, smoking, and alcohol consumption on congenital anomalies / D.A. Savitz, P.J. Schwingl, M.A. Keels // Teratology. -1991. - Vol. 44, № 4. - P. 429-440.

152. Seidman, D.S. Effect of maternal smoking and age on congenital anomalies / D.S. Seidman, P. Ever-Hadani, R. Gale // Obstet. Gynecol. - 1990. - Vol. 76, № 6. - P. 1046-1050.

153. Skomsvoll, J. Validity of a rheumatic disease diagnosis in the Medical Birth Registry of Norway / J. Skomsvoll, M. Ostensen, V. Baste, L. Irgens // Acta Obstet. Gynecol. Scand. - 2002. - Vol. 81, № 9. - P. 831-834.

154. Sorensen, H.T. A framework for evaluation of secondary data sources for epidemiological research / H.T. Sorensen, S. Sabroe, J. Olsen // Int. J. Epidemiol. -1996. - Vol. 25, № 2. - P. 435-442.

155. Stoll, C. Evaluation of prenatal diagnosis of associated congenital heart diseases by fetal ultrasonographic examination in Europe / C. Stoll, E. Garne, M. Clementi, E.S. Group // Prenat. Diagn. - 2001. - Vol. 21, № 4. - P. 243-252.

156. Stoll, C. Detection of Congenital Anomalies by Fetal Ultrasonographic Examination across Europe / C. Stoll, R. Tenconi, M. Clementi // Community Genet. - 2001. - Vol. 4, № 4. - P. 225-232.

157. The Medical Birth Registry of Norway [Electronic resource]. - URL: http://mfr-nesstar.uib.no/mfr/ (дата обращения: 29.02.2016).

158. The Swedish Birth Registry: A summary of content and quality [Electronic resource]. - URL: https://www.socialstyrelsen.se/en/statistics-and-data/registers/register-information/the-swedish-medical-birth-register/ (дата обращения: 07.03.2016).

159. Vaktskjold, A. The quality and use of two health registries in Russia: Doctoral thesis; University of Tromso / A. Vaktskjold. - Tromso, 2005. - 189 p.

160. Vaktskjold, A. The prevalence of selected pregnancy outcome risk factors in the life-style and medical history of the delivering population in north-western Russia / A. Vaktskjold, E.E. Paulsen, L. Talykova, E. Nieboer, J.O. Odland // Int. J. Circumpolar Health. - 2004. - Vol. 63, № 1. - P. 39-60.

161. Vaktskjold, A. The Kola Birth Registry and perinatal mortality in Moncegorsk, Russia / A. Vaktskjold, L.V. Talykova, V.P. Chashchin, E. Nieboer, J.O. Odland // Acta Obstet. Gynecol. Scand. - 2004. - Vol. 83, № 1. - P. 58-69.

162. Vaktskjold, A. Genital malformations in newborns of female nickel-refinery workers / A. Vaktskjold, L.V. Talykova, V.P. Chashchin, E. Nieboer, Y. Thomassen, J.O. Odland // Scand. J. Work Environ. Health. - 2006. - Vol. 32, № 1. - P. 41-50.

163. Vaktskjold, A. Maternal nickel exposure and congenital musculoskeletal defects / A. Vaktskjold, L.V. Talykova, V.P. Chashchin, J.O. Odland, E. Nieboer // Am. J. Ind. Med. - 2008. - Vol. 51, № 11. - P. 825-833.

164. Vaktskjold, A. Congenital anomalies in newborns to women employed in jobs with frequent exposure to organic solvents - a register-based prospective study / A. Vaktskjold, L.V. Talykova, E. Nieboer // BMC Pregnancy Childbirth. - 2011. - Vol. 11. - P. 83.

165. van der Linde, D. Birth prevalence of congenital heart disease worldwide: a systematic review and meta-analysis / D. van der Linde, E.E. Konings, M.A. Slager, M. Witsenburg, W.A. Helbing, J.J. Takkenberg, J.W. Roos-Hesselink // J. Am. Coll. Cardiol. - 2011. - Vol. 58, № 21. - P. 2241-2247.

166. van der Pal-de Bruin, K.M. The influence of prenatal screening and termination of pregnancy on perinatal mortality rates / K.M. van der Pal-de Bruin, W. Graafmans, M.C. Biermans, J.H. Richardus, A.G. Zijlstra, J. Reefhuis, J.P. Mackenbach, S.P. Verloove-Vanhorick // Prenat. Diagn. - 2002. - Vol. 22, № 11. -P. 966-972.

167. van Gelder, M.M. Maternal hypertensive disorders, antihypertensive medication use, and the risk of birth defects: a case-control study / M.M. van Gelder, C.M. Van Bennekom, C. Louik, M.M. Werler, N. Roeleveld, A.A. Mitchell // BJOG. - 2015. -Vol. 122, № 7. - P. 1002-1009.

168. van Gool, J.D. Folic acid and primary prevention of neural tube defects: A review / J.D. van Gool, H. Hirche, H. Lax, L. De Schaepdrijver // Reprod. Toxicol. - 2018.

- Vol. 80. - P. 73-84.

169. WHO. Congenital amonalies. Fact sheet № 370 [Electronic resource]. - URL: http://www.who.int/mediacentre/factsheets/fs370/en/ (garaoöpa^eHHa: 28.11.2017).

170. WHO/CDC/ ICBDMS. Birth defects surveillance: a manual for programme managers. - World Health Organization, 2014. - 115 p.

171. Wilcox, A.J. Fertility and pregnancy : an epidemiologic perspective / A.J. Wilcox

- Oxford ; New York : Oxford University Press, 2010. - 324 p.

172. Wisborg, K. Smoking habits among Danish pregnant women from 1989 to 1996 in relation to sociodemographic and lifestyle factors / K. Wisborg, T.B. Henriksen, M. Hedegaard, N.J. Secher // Acta Obstet. Gynecol. Scand. - 1998. - Vol. 77, № 8.

- P. 836-840.

173. Xia, L. Changes in the Incidence of Congenital Anomalies in Henan Province, China, from 1997 to 2011 / L. Xia, L. Sun, X. Wang, M. Yao, F. Xu, G. Cheng, X. Wang, C. Zhu // PLoS One. - 2015. - Vol. 10, № 7. - P. e0131874.

174. Yazdy, M.M. Reduction in orofacial clefts following folic acid fortification of the U.S. grain supply / M.M. Yazdy, M.A. Honein, J. Xing // Birth Defects Res. A Clin. Mol. Teratol. - 2007. - Vol. 79, № 1. - P. 16-23.

175. Yazdy, M.M. Maternal genitourinary infections and the risk of gastroschisis / M.M. Yazdy, A.A. Mitchell, M.M. Werler // Am. J. Epidemiol. - 2014. - Vol. 180, № 5. - P. 518-25.

176. Zhu, Z. Who Should Be Targeted for the Prevention of Birth Defects? A Latent Class Analysis Based on a Large, Population-Based, Cross-Sectional Study in Shaanxi Province, Western China / Z. Zhu, Y. Cheng, W. Yang, D. Li, X. Yang, D. Liu, M. Zhang, H. Yan, L. Zeng // PLoS One. - 2016. - Vol. 11, № 5. - P. e0155587.

177. Zwink, N. Parental risk factors and anorectal malformations: systematic review and meta-analysis / N. Zwink, E. Jenetzky, H. Brenner // Orphanet. J. Rare Dis. -2011. - Vol. 6. - P. 25.

178. Kirby, R.S. Birth defects surveillance: epidemiology, health services research, public health, and prevention / R.S. Kirby, M.L. Browne // Birth Defects Res. A Clin. Mol. Teratol. - 2013. - Vol. 97, № 10. - P. 617-618.

ПРИЛОЖЕНИЕ 1

РЕГИСТРАЦИОННАЯ КАРТА РЕГИСТРА РОДОВ АРХАНГЕЛЬСКОЙ

ОБЛАСТИ

ПРИЛОЖЕНИЕ 2

АКТЫ ВНЕДРЕНИЯ

MIIHIK 1ИЧ I ЕЮ <дрлвоо\рлнгнпя Р(Н ( ШИ КОМ ФГ.ЦРШПМ

||>1' |1'|>1|.|Ы11Н' 11К> 111[1Г 1 Kl'Mllllt' бммжпног 1»Л|>|| HiR;« I »' 11.МПГ \ЧрГЖ1ГНИГ КМСШПО ш"фЛ ИИЫИНН

.< t III ГММП ИИ > .1 Wt I К» НИМИ Ml.IlllIIIIIC Ь'НМ MIIIBI Р< It 11 I -\tain uri <фг Ilu и|мшш\|1аит11м Pwi'iiHcwitl

'I*t мрмшн

1<|»| M)> И(1( I XIX |i. 41>\ii in с м.гк > Мни i i|>iih:i PlWCIIUI

lUOOOLr. Архангельск. пр. Гроиикий. 51 lo.i.: («IK2t 2Х57Ч1 Факс: IXIX2I 2И&5Ч5 E-mail' inton\niu.ru (>к"1К)1Н9Ь2<Ш OII'll IU?2,KK>524431 inIII Kim ;Ч(ЦГМ7671 iwioicmt

«У I В1РЖДАЮ»

Первый прорек юр. проректор поучебно-иоспитате.п.иой работе СГМУ. л.м.н. Л.С. Олравнн

«J <} „Г./

на №

20*4"' г № -'/М 'У

2020 t.

20

АКТ ВНКЛРЕНИЯ

Мы. нижеподписавшиеся. начальник учебного управления Северного I осу дарствен hoi о медицинского унивсрсшета МЛ. Бобкова. декан факультета подготовки кадров высшей квалификации, к.м.н.. доц. О.А. Hi патова, директор Центра дополнительного профессионального образования Л.Г.Эмке. и.о. заведующего кафедрой общественного здоровья, здравоохранения и социальной работы л м.н. профессор Д.Л.С'анннков составили настоящий акт о том. что материалы научно-исслелошиельской работы ассистента кафедры общественного здоровья, здравоохранения и социальной работы СГМУ Иостоепа Виталия Александровича «Совершено вование популяционной профилактики врожденных пороков развития у новорожден!!ы\ с использованием регионального регистра ролов», выполненной пол руководством профессора, д.м.н. Меньшиковой Ларисы Ивановны, внедрены в педагогический процесс кафедры общественного здоровья, здравоохранения и социальной работы при подготовке ординаторов но специальностям «Оргашпацня здравоохранения и общественное здоровье». «Акушерство и гинекология, а также в центре дополнительного профессионального образования в рамках программ дополнительного профессионального образования «Организация »дравоохранения и общественное здоровье». «Основы исследовательской деятельности в медицине и здравоохранении». «Профилактика основных хронических неинфекционных заболевании». Начальник учебного управления ¿iC\ S'

M..I I Ьобкова

Декан факультета подготовки кадров высшей квалификации, к.м и., доцент Директор Центра дополнительного

профессионального образования

И.о. зав. кафедрой общественного здоровья, здравоохранения и социальной работы, д.м.н.. профессор

О.А.Игнатова

У

, /и

Л.1 Эмке

AJI.Санников

фслсралыюе locv.iapcTHCHHOC бюджетное обридаватсльнпс >чреж ленис uuniiaxi образования А снсриый mqjafCTKHHUit чединименнп \ инлеремтет« Министсрстпа прпвпохршк'ния Российский Фслертхии Ф1ЫЛ Но I I МУ (i \р\ашеиск) Миниршш России) |Ы(КИ1 Pocatt. i Архангельск. tip ТрамикнН. 51. Тел.: lSIК21 гч^'ч Факс IXISIi ;ял5<>5. E-muil inftwi n-smu ги

НРМИШЛЬС ГИО M'VMII IДМ кои OI, I U III

Ректор\ ФПЮУ ВО «Северный гое\ларе i венный медицинский \ нпверситег» Минздрава России, л.м.н.. профессор)

MHIIIK I I l'< I ВО UI'\IM>OXI»\IIHHIB \P\ Mil I ДЬСКОЙ OI». I \< I II

I ftnlilKklll llfOw it . I №. t \pvil4V u»>. iMwl lc.i KiKlK?) 15-4)11. фцм. ?l-VMO l-.-tnaíl. /drav uilvinaUnd.ni lilip «un ninvdniv» ru

Горбатовой J.l I.

OJ. ¿/-JU> » /У-/У- W/jSSy

У

I la S<

О сонсршсиегнонании iwii> ляциониои профи 1ЦКТИКИ ПНР > нонирчж ICIIMUN С исиолминаивом РР \< •

ДК'1 ВП1 ДР1 ПИЯ

Настоящим актом подтнерждае1ся. что результаты научно-исследовательской работы ассистента кафедры общественною иоровья. здравоохранения и социальной работы федерального государственного бюджетного образовательного учреждения «Северный государственный мели ни некий университет» Министерства здравоохранения Российской Федерации Иостоева Виталия Александровича «Совершенствование нонуляцнонной профилактики врожденных пороков развития у новорожденных с использованием регионального регистра ролов», выполненной пол руководством профессора, л.м.н. Меньшиковой Ларисы Ивановны, иснользуютея министерством »дравоохранения Дрхашельской области при обеспечении мероприятий, направленных охрану злоронья матери и ребенка. Веление peíистра ролов включено в план мероприятий по снижению младенческой смертности в регионе. С использованием материалов иаучно-неелелова гельекоп работы проислсны иачч noli раю и чес кис семинары с медииинекнми работниками, участвующими в оказании медицинской помощи по профилю «Лкушерово и гинекология» но вопросам профилактики неблагоприятных исходов беременности, в том числе врожденных пороков развития. Результаты исследования рекомендованы к использованию при проведении мероприятий по прегравидарной подготовке в рамках проведения занятий «Школа беременных» в госуларе гненных медицинских организациях Архангельской

ооласги.

Заместитель мимист

Ж*.A. 11ылаева

И

«УТВЕРЖДАЮ»

Директор ГБУЗ Архангельской области «Медицинский информационно-аналитический центр»

Е.Н. Мичурина

«

» „z^^y- t f 2020 г.

АКТ ВНЕДРЕНИЯ

Мы, нижеподписавшиеся, заведующий отделом регистров ГБУЗ Архангельской области «Медицинский информационно-аналитический центр» - С.В.Панкратов и аналитик отдела регистров ГБУЗ Архангельской области «Медицинский информационно-аналитический центр» C.B. Литова составили настоящий акт о том, что результаты научно-исследовательской работы ассистента кафедры общественного здоровья, здравоохранения и социальной работы федерального государственного бюджетного образовательного учреждения «Северный государственный медицинский университет» Министерства здравоохранения Российской Федерации (ФГБОУ ВО СГМУ (г. Архангельск) Минздрава России) Постоева Виталия Александровича «Совершенствование иопуляционной профилактики врожденных пороков развития у новорожденных с использованием регионального регистра родов», выполненной под руководством профессора, д.м.н. Меньшиковой Ларисы Ивановны, внедрены в работу отдела регистров ГБУЗ Архангельской области «Медицинский информационно-

аналитический центр».

Внедрение представлено применением комбинированной системы мониторинга неблагоприятных исходов беременности, в т.ч и врожденных пороков развития новорожденных, а также наблюдения за факторами риска указанной патологии, с помощью Регистра родов Архангельской области. С использованием результатов указанной научно-исследовательской работы подготовлены аналитические материалы для учреждений здравоохранения области по территориальным особенностям распространенности неблагоприятных исходов беременности (в т.ч. врожденных пороков развития) и их факторах риска.

I осударственное бюджетное учреждение Архангельской области «Медицинский информационно-аналитический центр» 163045, г. Архангельск, пр-т Ломоносова, д.311, телефон: [phone], e-mail: [e-mail]

Заведующий отделом регистров ГБУЗ АО МИАЦ

C.B. Панкратов

Аналитик отдела регистров ГБУЗ АО МИАН

C.B. Литова